写于 2018-12-24 02:17:00| 尊宝老虎机网站| 尊宝老虎机网站
<p>作者:Kokcu,Arif; Cetinkaya,Mehmet B;艾登,奥古兹; Tosun,Migraci摘要在本文中,我们回顾了连体双胞胎(Biddenden Maids,Siamese双胞胎,Blazek姐妹)的历史重要案例以及关于发病率,发病机理,产前诊断,产前管理和连体双胞胎结果的当代知识我们还提出了一个案例男性cephalothoracoomphalopagus,这是非常罕见关键词:Biddenden女仆,连体双胞胎,Blazek姐妹,cephalothoracoomphalopagus连体双胞胎的历史回顾在古典时代,严重的异常被认为是神的警告圣奥古斯丁认为他们是一个提醒人类的不完美之神和原始的罪恶学者,包括亚里士多德,希波克拉底,恩培多克勒斯和长老普林尼,认为未出生的孩子容易受外界刺激这种外在因素被指责为颅骨双胞胎出生于16世纪的德国显然,怀孕的母亲与邻居[I] Artisti发生冲突c人体的陈述可以追溯到15000年从这个艺术本身最早的时期开始,病态和畸形的描绘几乎与健康和充满活力一样频繁</p><p>考虑到必须伴随着联合出生的迷信和恐惧 - 以及它们的稀有性 - 如果这样的出生从来没有被描绘过就不足为奇了</p><p>然而,大约3000年前存在的墨西哥小村庄Tlatilco的发掘,揭示了各种面部和颅骨重复的非常精确的粘土雕塑</p><p>这些文物很多都是小女性小雕像,小腰和乳房,短的手臂和大腿凸出虽然大多数小雕像有正常面孔,但有些双面具有共面,中央,周期性眼睛和正常侧眼</p><p>其他人有单独的面孔,少数是单一身体上有单独的双颈(双头)[2] Tlatilco是奥尔梅克文化世界的一部分,分享其玉米农业这个广泛的社会中有这些小的diprosopus(部分面部复制)和dicephalic雕像只出现在Tlatilco和奥尔梅克艺术中的其他任何地方虽然在所有传统的图像中,“怪异”存在的表现很常见来自Tlatilco的负责人很有意思,因为他们在发展和比例上都是正确的 - 他们不仅仅是不可能的杂交种,例如半人马</p><p>世界各地无法解释的联合双胞胎出生的报告使得这些Tlatilco人物的生物学准确性特别诱人[2]自古以来,连体双胞胎的实体已经吸引了非专业人士和医学界人士</p><p>欧洲医学史上可行的连体双胞胎的轶事报道可以追溯到1000多年前根据传统,Biddenden Maids,Mary和Eliza Chulkhurst出生于公平公元1100年的富裕父母他们的身体在臀部和肩部连接在一起他们自然是非常亲密的朋友,虽然他们有时在小事上不同意,并且“经常争吵,有时会在打击中终止”在公元1134年,当女仆共同生活了34年时,玛丽突然生病并死亡有人建议伊丽莎应该通过外科手术与姐姐的尸体分开,但是她拒绝了“我们走到一起时我们也会一起去”,并且她自己在六小时后死亡</p><p>在他们的遗嘱中,女佣离开了Biddenden的一些土地,总面积约20英亩,包括该教区的教堂监狱长;据报道,在女佣去世时,这些田地的年租金为6个几内亚,为穷人提供年度救济金</p><p>1808年,女佣土地的收入增加到31个几内亚和11个</p><p>每年先令虽然Biddenden Maids在teratological文献中被广泛引用为记录中最早的连体双胞胎真实案例之一,但一些古董人士认为这种传统完全是神话般的[3]</p><p> 12世纪初的连体双胞胎根据1555年的Lycosthenes'Chronicon Prodigorum et Ostentorum,连体双胞胎兄弟于1112年出生在英格兰,他们的身体在臀部和“ad superiores panes”相连,就像在流行Biddenden Maids的描述 更有意思的是,中世纪的历史编年史,Chronicon Scotornm告诉我们,在公元1099年,一个女人生下了“两个孩子在一起,在今年,他们只有一个从乳房到肚脐的身体,他们是两个女孩“在爱尔兰的编年史中,四位大师的年鉴是一个几乎完全相同的描述,虽然连体的双胞胎女孩被称为出生于1103年;在Clonmacnoise的年鉴中,他们的出生年份是公元1100年</p><p>这些古老的描述在细节上是不可靠的,可能相互依赖,但尽管如此,他们为Biddenden Maids真正出生的旧传统增添了一些可信度</p><p>公元1100年[3]第一个众所周知的案例直到1811年才被记录,当时两个男孩 - 张和英 - 出生在泰国曼谷,在胸骨PT Barnum相互依恋,称他们为“连体双胞胎”,因为他们他们与巴纳姆的马戏团一起环游世界,他们咨询了许多医生</p><p>包括鲁道夫·维尔科在内的所有人都认为分离对两者都是致命的</p><p>这对双胞胎的预测可能会受到欢迎,因为他们的财富和名望取决于他们的联合状态</p><p> 31,这些xiphopagus双胞胎娶了两个姐妹,共有21个孩子;他们在61岁时在几小时内死亡</p><p>尸检发现他们没有共用任何器官他们只分享了少量的肝脏组织,腹膜和腹下动脉和静脉</p><p>死亡可能来自幸存的双胞胎,而不是惊吓,最初说,但是由于流入已经死去的双胞胎的血液没有被归还,因此缓慢放血[2,4-6]一对年轻夫妇为他们的第二个孩子的出生做准备 - Blazeks是一个中产阶级波希米亚农民家庭,他们住在在今天的捷克共和国中部的Skrejsov小村庄,准妈妈22岁,准父亲38岁</p><p>分娩是阴道,开始只是罗莎和Josepha Blazek出生在波希米亚在1878年1月20日,作为pygopagus双胞胎,罗莎是第一个这样的双胞胎,母亲有一个正常的婴儿Word迅速传播到波希米亚这些不寻常的姐妹即使作为幼儿,Blazek姐妹在当地的村庄展览会上展出他们在一个便盆上尽职尽责“他们在第二年就开始行走,并且可以在4岁时说话</p><p>他们的学校教育被认为是当代标准的正常教学,并由家庭教师监督他们学会了在年轻的时候拉小提琴Menarche两个女孩同时发生,在他们14岁生日前一个月[4,5,7] Blazek案例证明了终末单生殖器pygopagus类型的连体双胞胎的极端表现他们的骨盆和骶骨在下部后部合并,尽管椎骨柱子不平行在生殖器区域,姐妹们的融合程度是最大的姐妹们共用一个肛门,位于由两个臀部形成的共同肛门凹槽中,姐妹躺在中间的一个普通的尿道口立即背部单阴蒂和小阴唇下方共用的尿道口是阴道,它似乎发展为两个独立的不对称融合由几乎连续的纵向膜隔开的阴道075厘米厚这两个不同的阴道与两个正常大小但分开的子宫向近端连通每个子宫有两个输卵管,卵巢解剖结构正常[7]姐妹声称只有一次性交,2009年7月20日,两个姐妹都同意性交,并且都达到了性高潮性交只涉及罗莎的阴道,她怀孕前的最后一次月经发生在1909年7月中旬有趣的是,约瑟法继续从她的共同阴道一侧来月经罗莎的怀孕直到大约妊娠第32周健康的男婴于1910年4月16日阴道分娩[7]从1910年到1922年,Blazek姐妹继续他们的全球巡回展览,并没有记录描述他们的医疗护理然而在1922年初,当罗莎因严重咳嗽生病时,他们的巡演在芝加哥意外中断这很快就发展成为流感,而罗莎的疗养需要三个星期约瑟法然后经历腹痛和黄疸被认为是阑尾炎 姐妹姊妹于1922年3月25日在芝加哥西区医院接受了本杰明·布拉斯通博士的照顾[7]姐妹们的温度和脉搏率上升,但是伴随着胆囊炎的鉴别诊断,尽管Josepha,ô持续不断高于罗莎,并且随着约瑟法的状况稳定恶化,进行手术以分离双胞胎的想法被认为是拯救\罗莎,生命然而,在制定行动计划之前,约瑟法在24小时内变得昏迷,罗莎是同样反应迟钝肺部妥协在两者中恶化,并迅速发展为“终末支气管肺炎”,1922年3月30日,住院5天后,约瑟法死亡罗莎悄然死亡,12分钟后他们的死亡年龄为43岁[7]布拉泽克姐妹的尸检于1922年4月2日进行了解剖,揭示了涉及罗莎,肝脏的一种情况</p><p>此外,法医调查证实了姐妹们独立的腹腔;没有发现下腔静脉主动脉之间的血管通讯姐妹之间存在的任何血管吻合必须只涉及髂血管或其分支</p><p>这种有限的血管连接可能有助于解释为什么选择的内分泌介质或毒素具有足够的生物活性或半数生命可以在两个姐妹身上体现出它们的影响[7]接受Biddenden Maids传统的另一个难点是完全真实的是他们的畸形的性质:在可用的盘子和图画中,它们被描绘为在两个肩膀上连在一起和髋关节最常见的是,连体双胞胎有两个独立的部分连接,并且报告的这种情况很少;大多数畸形患者不会接受在臀部和肩部融合的可能性1895年,畸形学家JW Ballantyne是第一个从畸形学角度考虑Biddenden Maids的人</p><p>他建议他们实际上只是在臀部连接,因此属于畸形类型的pygopagus在这样的连体双胞胎中,每个都有两条胳膊和两条腿,人们经常注意到,为了走路没有困难,他们搂着对方,肩膀大约18%的连体双胞胎是pygopagus teratological类型,其中双胞胎在骶骨处连接双胞胎或多或少完全融合直肠和其他会阴结构,但脊髓通常是分开的</p><p>第一次成功的pygopagus双胞胎手术分离是在1950年进行的[3]匈牙利的姐妹,海伦娜和朱迪思,是18世纪着名的一对pygopagus连体双胞胎;他们在欧洲广泛旅行,并受到许多着名博物学家的考察</p><p>在以后的生活中,匈牙利姐妹进入了一个修道院,他们在1723年去世,享年22岁</p><p>[3]发生连体双胞胎被认为是一种非常自然的自然事故,未确定连体双胞胎的确切频率,估计发病率在文献中有所不同所有连体双胞胎是单羊,单绒毛膜,单卵双胞胎自发孪生发生在所有人类怀孕的16%,其中12%是双卵子,04%是单卵细胞单绒毛膜羊膜虫双胞胎占单卵双胞胎的比例不到1%,连体双胞胎更不常见,大约有1万分之50 000100 000和1:600双胞胎分娩结合在女性胎儿中比在男性中多3倍据信, 1对40单纯双胞胎未能完全分开,产生联合或连体双胞胎多年来,已有超过10个关于连体双胞胎的报告有报道称,连体双胞胎的发病率不随孕妇年龄,胎次或种族而变化,而复发风险似乎可以忽略不计除此之外,报告频率为1:14 000新生儿在印度和非洲以及欧洲和美国的1:250 000活产婴儿,表明黑人群体的发病率增加[4,7-14]分类连体双胞胎根据最突出的结合部位和后缀进行分类pagus,这意味着固定的腹侧联合发生率为87%,分类为:头足类(11%),胸廓(19%),脐炎(18%),坐骨神经(11%)和帕拉帕古斯(28%) 背部联合发生在13%的连体双胞胎中,分类为:颅骨(5%),rachiopagus(2%)和pygopagus(6%)Cephalopagus从头顶到脐部融合在对面有两个面连体头部的两侧下腹部和骨盆不合并,有四条臂和四条腿胸部从上胸部到脐部面对面联合总是涉及心脏骨盆不是连体,有Omphalopagus Fetuses面对面连接,主要是在脐部区域</p><p>结合通常包括下部下胸部,但从来没有心脏或单一的专利心内容器骨盆不统一,有四个臂和四个腿Ischiopagus团结从肚脐到一个大的连体骨盆有两个骶骨和两个耻骨耻骨有四条胳膊和四条腿,外生殖器和肛门总是涉及Parapagus Parallel dupli近距离连接的两个脊索的阳离子会产生双侧结合的双胞胎它们总是在前外侧连接,通过闭合脐部腹侧拉在一起,并且在尾端始终是单一的但在颅端加倍[6,8,10,12, 15] Craniopagus团结在头骨的任何部分除了面部和枕骨大孔之外的树干没有团结,并且有四条臂和四条腿Rachiopagus融合在骶骨上方;联合可能涉及枕骨以及脊柱Pygopagus分享骶尾部和会阴区域,通常一个肛门有两个直肠,四个臂和四个腿发病机制连体孪生是一种极为罕见的同卵双胞胎并发症,由于胚胎间不完全发生受孕后13和15天如果在胚胎盘和基本羊膜囊形成后开始孪生,则会出现连体双胞胎因为绒毛膜和羊膜分化后出现连体双胞胎,所有连体双胞胎都是单绒毛膜单羊膜[10,12]精确联合孪生的病因尚不清楚在18世纪,人们认为,当一个卵子被两个精子受精时,会产生连体双胞胎(碰撞理论)目前,已经提出了两个重要的理论来解释连体双胞胎的形成最常见解释是单个受精卵的不完全裂变,或者在早期胚胎发育中融合两个双卵或单卵胚胎在此解释的基础上,建议对包括畸胎瘤在内的所有连体双胞胎进行常规细胞遗传学分析虽然它是基于分子证据,但这一理论受到了严峻的挑战分子分析已经进行了信息性遗传标记,并且发现了自体寄生虫和寄生虫胎儿之间没有遗传差异</p><p>这些数据与单体(寄生)连体双胞胎一致</p><p>其他作者假设在精子受精后卵子及其第一极体的接近可能导致不同性别的寄生连体双胞胎[4,8,9,13,16,17]辅助生殖技术(ART)在世界范围内广泛使用,产生越来越多的高阶多胎妊娠,这继续构成相当大的管理挑战临床医生ART后单卵双胞胎孪生率增加的现象en发现所有类型的ART,包括常规体外受精(IVF),卵胞浆内单精子注射(ICSI),胚泡培养和辅助孵化这一发病率已被记录为所有ART妊娠的135%,或者是常见的2到8倍与一般人群相比,连体双胞胎的罕见性排除了对ART后发生的相对风险的任何统计分析,但似乎有理由认为这种类型的结合在ART之后更可能发生在一般人群中</p><p> ICSI和连体双胞胎的报道也有报道[13]它可能与X染色体失活相吻合,暗示狮子化可能是女性同卵双胞胎的驱动力</p><p>因此,同卵双胞胎中雌性过多的部分在连体双胞胎中最为明显</p><p>所有连体双胞胎中70%以上是女性Rudolph等人[18]中的9组都是女性除此之外,头颅胸部的性别c由Wedberg等人提出的加入双胞胎 [5] 1979年和Turgut等[9]于1998年被女性Zeng等[19]报道,除异常X-失活外的遗传或环境因素必须参与引起单胎多胎妊娠或连体双胞胎斯坦曼[20]报道大量交付双胞胎的女性受到环境诱因的影响特别令人感兴趣的是使用口服避孕药后联合孪生增加非单眼孪生的发生率与女性的孕前体重呈负相关假设这是由于延长了体重不足妇女的排卵功能障碍据报道,导致钙抑制和延迟植入的因素促使一般的非单体复制和尤其是联合孪生[2O]诊断超声已成为在子宫内进行此诊断的最安全和最可靠的方法产前诊断已有自杉木以来,联合双胞胎的报道越来越多20世纪70年代后期的报告联合双胞胎的诊断可以通过超声检查在妊娠早期进行</p><p>在这个孕早期,如果胚胎极点出现双歧,则应该怀疑诊断但是,在妊娠早期应该谨慎诊断</p><p>并且,当怀疑时,应进行随访成像以确定诊断在第一和第二个三个月中可能明显的连体双胞胎的额外超声特征包括无法分离胎儿体和皮肤轮廓,缺乏分离双胞胎之间的膜,脐带中存在三个以上的血管,头部保持在同一水平和身体平面,四肢异常接近,并且胎儿未能随时间改变其相对位置Polyolyramnios在大约50 -76%的病例,但通常不在头三个月重复任何解剖部位和重复不可分离部分的持续性扫描确认诊断联合双胞胎的评估应包括详细的超声检查,包括胎儿超声心动图,在18-20周,以确定共享器官的范围,并排除其他异常相关的异常,即使在与联合无关的器官,是并非罕见通过磁共振成像(MRI)评估可获得进一步的信息共享器官解剖的诊断和额外畸形的存在对于咨询家庭关于结果和规划产后手术分离至关重要因为染色体异常在连体双胞胎中很少见,通常没有指出核型分析[4,6,8,10,21]尽管二维(2D)超声有助于产前诊断连体双胞胎,但由于复杂的三维(3D)结构,3D超声显示出精确分类是困难的有望改善复杂解剖空间关系的可视化I因此,t可能有助于定义连体双胞胎的复杂胎儿解剖结构,从而早期诊断有助于选择性终止[U] 3D超声具有增加解剖信息的潜力,并且提高分类准确性是有价值的</p><p>已经怀疑连体双胞胎的类别通过二维扫描,仅通过三维超声确认在连体双胞胎的情况下,大多数父母选择终止而不管双胞胎附着的位置在这种情况下,3D扫描的额外价值似乎进一步限于那些情况</p><p>父母选择保守的产前管理和产后手术在这些情况下,必须将3D超声检查推迟到妊娠14周后才能获得更好的解剖结构视图但是,很可能其他成像技术如MRI将会为产前咨询和产后手术计划提供更准确和有价值的信息妊娠中期3D超声[14]管理在提供咨询之前,必须进行彻底的针对性超声检查,包括仔细评估连接点和所涉及的器官,当对于生命至关重要的器官时,近乎完整的连体双胞胎的手术分离可能是成功的</p><p>不共享 彩色多普勒和3D超声可以有效地用于补充2D成像,确认诊断以及确定器官共享的程度和联合孪生的明确分类3D超声检查还提供了更容易让父母理解的图像,这可以帮助他们的决策制定由于现在的超声设备可以很好地显示胎儿软组织,因此不再需要羊膜造影等侵入性成像程序咨询pdiatrie外科医生通常可以促进父母的决策[4,6,22-25]结果生存连体双胞胎在很大程度上取决于结合部位和所涉及的器官在一系列14例产前确诊的连体双胞胎中,28%的病例在子宫内死亡,54%在出生后立即死亡,只有18%存活在紧急手术分离中如果一对双胞胎死亡,或者威胁生命的双胞胎中有一个生命危险的情况e cotwin在这些情况下,生存率报告为30-50%选择性分离,通常发生在2-4个月大,可以稳定双胞胎,确认解剖关系,诊断以前未被识别的异常,并且足够手术计划大多数系列报告选择性分离的存活率为80-90%[1O]总体而言,预后取决于融合的类型和相关结构缺陷的存在在怀孕早期,父母可以选择医疗或手术终止18-20周后,经阴道终止将变得困难,并且分娩可能需要一个主要的外科手术,即子宫切开术或经典剖宫产[14]如果他们被认为存活的机会很小并且小到足以通过产道不损伤母亲,阴道分娩可能是更好的选择建议用近期大小的双胞胎,即使是剖腹产, e胎儿已经死亡[4,26,27]我们的病例一个很少见的连体双胞胎病例:Cephalothoracoomphalopagus一名27岁的多金妇女(孕妇4,第3段,活着2)被转介到Ondokuz Mayis大学医院妊娠第34周妊娠期没有接触致畸剂的历史她在申请我们的诊所之前没有咨询任何妇科医生在腹部超声检查期间,胎儿,有四条腿,四条胳膊,一个头,一个胸部,两颗心(一个其中双椎骨被观察到,双顶径测量与32孕周一致羊水量正常根据这些超声检查结果,头颅胸联合孪生被诊断出患者的病史,我们了解到在她的第一次怀孕中诊断出胎儿室性脑膜扩张并且她的妊娠在妊娠24周时导致胎儿死亡她的第二次和第三次怀孕导致了婴儿的出生生活中的孩子也没有结婚的家族史这对夫妇被告知,这是一个手术不可分割的情况,并选择终止妊娠由于怀孕进展,并考虑到连体双胞胎可能导致生殖器创伤,分娩是通过剖腹产进行的交付双胞胎,一个头,一个身体,四个手臂,四条腿,Apgar评分1,体重3520克(图1和图2)连体双胞胎在分娩后20分钟死亡图1尸检照片显示头颅喙联合双胞胎的前部分娩后,在联合双胞胎的外部检查中,可以看到双胞胎从头部向下连接到脐部,有一个头部,一个颈部,一个胸部,一个上腹部和一个脐带这个外观与cephalothoracoomphalopagus一致头部和面部刚好在连体胸部的中间他们有两个ey es,一个嘴,一个鼻子和两个耳朵在胸部,前部和后部,总共有四个乳头,两侧各有两个乳头</p><p>上肢和下肢的形态正常,位于适当的位置他们有男性外生殖器(图1)在死后验尸检查中,发现脐部水平的身体上部单一,不包括四肢 颈部是单一的,但是脑干和脊髓是双重的在头骨的底部有两个有正常脊髓的有孔的脑室有两个大脑半球正常的侧脑室在幕上隔室被大脑镰刀分开,但是有两个后颅窝包括四个小脑半球和脑干每个双胞胎有正常的颈椎,胸椎和腰椎有一个胸腺,两个心脏,其中一个是闭锁的,左右肺部有喉,气管,食道,胃和十二指肠,单个肝脏和一个胰腺,两个脾脏,但在两个腹部发现的小肠和结肠是连体的</p><p>有一条脐带有四条血管(两条动脉和两条静脉)有两条肾脏,两个输尿管和两个膀胱联合双胞胎的核型被发现是46XY图2尸检照片显示了cophaloth的后方oracoomphalopagus连体双胞胎据我们所知,这个案例是第一例男性性别的头颅窦双胞胎在联合双胞胎的尸检中,看到一个由两个半球和两个大脑脚组成的正常大脑,两个脑干在中脑的颅端神经病理学特征与Turgut等人[9]提出的头颅胸部病例的发现有相似之处</p><p>据我们所知,这是第二例这种类型的连体双胞胎的神经病理学特征</p><p>已经确定连体双胞胎的情况很少发生,因此尽可能多地从每个案例中学习很重要参考文献1 Anderson T来自16世纪英国的连体双胞胎的纪录片和艺术证据Am J Med Genet 2002; 109:155-159 2 Kennedy GE拥有3000年历史的连体双胞胎West J Med 2001; 175:176-177 3 Bondeson J Biddenden Maids:连体双胞胎历史中的一个奇怪篇章JR Soc Med 1992; 85:217221 4 Chitkara U,Berkowitz RL多次妊娠:Gabbe SG,Niebly JR,Simpson JL,编辑三编辑产科:正常和问题怀孕纽约:丘吉尔利文斯通; 1996 pp 821-863 5 Wedberg R,Kaplan C,Leopold G,Porreco R,Resnik R,Benirschke K Cephalothoracopagus(Janiceps)twinning Obstet Gynecol 1979; 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